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Quiste odontogénico calcificante: reporte de caso clínico

Calcifying odontogenic cyst: case report

Josué Caicedo Salazar

https://orcid.org/0009-0001-5483-7506

mjcaicedo@uce.edu.ec

Universidad Central del Ecuador

Ecuador Quito

Leonardo Germánico Orellana Narváez

https://orcid.org/0009-0001-1106-331X

lgorellana@uce.edu.ec

Líder del Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial

del Hospital Quito N°1 de la Policía Nacional

Ecuador Quito

Daniel Delgado-Piedra

https://orcid.org/0000-0001-6975-5143

dadelgadop@uce.edu.ec

Universidad Central del Ecuador

Ecuador Quito

Juan Marcos Parise-Vasco

https://orcid.org/0000-0002-5223-3370

juan.parise@ute.edu.ec

Universidad UTE

Centro de Investigación en Salud Pública y Epidemiología Clínica (CISPEC)

Facultad Ciencias de la Salud Eugenio Espejo

Ecuador Quito

Artículo recibido: (la fecha la coloca el Equipo editorial) - Aceptado para publicación:

Conflictos de intereses: Ninguno que declarar.

RESUMEN

El Quiste Odontogénico Calcificante es una lesión odontogénica infrecuente que representa entre
el 0,3 % y el 0,8 % de todos los quistes de origen odontogénico. Se caracteriza histológicamente
por la presencia de células fantasmas y zonas de calcificación. Clínicamente puede manifestarse
en forma intraósea o extraósea, siendo la primera la más frecuente. Se reporta el caso de una
paciente ecuatoriana de 23 años con una masa mandibular izquierda de dos años de evolución. El
examen físico reveló aumento de volumen firme e indoloro en la región parasinfisiaria izquierda,
asociado a la inclusión de un canino permanente. El tratamiento consistió en la enucleación
quirúrgica completa de la lesión, acompañada de curetaje y extracción del canino retenido. El
análisis histopatológico confirmó un Quiste Odontogénico Calcificante. El seguimiento clínico e
imagenológico a dos años mostró adecuada regeneración ósea, recuperación completa de la
sensibilidad y ausencia de recidiva. El presente caso, clasificado dentro del subtipo I según los
criterios de Praetorius, enfatiza la necesidad de un diagnóstico preciso que permita orientar
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adecuadamente el abordaje terapéutico y resalta la importancia de un seguimiento prolongado
para asegurar una evolución clínica favorable. Aunque el tratamiento de elección suele ser la
enucleación debido a su bajo índice de recidiva, resulta fundamental considerar la clasificación
propuesta, ya que orienta la planificación terapéutica. Además, se destaca la necesidad de
estandarizar los reportes de casos para garantizar una documentación clínica adecuada y
reproducible.

Palabras Claves: quiste odontogénico calcificado, enucleación quirúrgica, cavidad oral,
cirugía bucal

ABSTRACT

The Calcifying Odontogenic Cyst (COC) is an uncommon odontogenic lesion, accounting for

approximately 0.3% to 0.8% of all odontogenic cysts. Histologically, it is characterized by the

presence of ghost cells and areas of calcification. Clinically, it may p
resent in either an
intraosseous or extraosseous form, with the former being more common.
We report the case of a
23
-year-old Ecuadorian female who presented with a left mandibular mass that had evolved over
two years. Physical examination revealed a firm, painless swelling in the left para
-symphyseal
region
associated with an impacted permanent canine. Treatment consisted of complete surgical
enucleation of the lesion,
curettage, and extraction of the impacted canine. Histopathological
analysis confirmed the diagnosis of a Calcifying Odontogenic Cyst. Two
-year clinical and
radiographic follow
-up demonstrated proper bone regeneration, complete recovery of sensation,
and no evidence of recurrence.
This case, classified as subtype I according to Praetorius’ criteria,
underscores the importance of an accurate diagnosis to
guide therapeutic management properly
and highlights the need for long
-term follow-up to ensure favorable clinical outcomes. Although
enucleation is typically the treatment of choice due to its low recurrence rate, the proposed

classification must be consi
dered for appropriate treatment planning. Furthermore, standardizing
case reports is crucial to ensure adequate and reproducible cl
inical documentation.
Keywords
: odontogenic cyst calcifying, odontogenic cysts, surgical enucleation, surgery
oral

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INTRODUCCIÓN

El quiste odontogénico calcificante es una entidad poco frecuente y objeto de controversia
ya que representa únicamente entre el 0,3 % y el 0,8 % de todos los quistes y tumores
odontogénicos, fue descrito por primera vez en 1962 por Gorlin et al.(Emam et al., 2017; Kalavari
et al., 2023; Manohar et al., 2017). Desde su identificación, su denominación ha variado a lo largo
del tiempo debido a la controversia en torno a su naturaleza dual, tanto quística como neoplásica;
entre los términos más utilizados en la literatura se incluyen: quiste odontogénico calcificante,
tumor odontogénico quístico calcificante, quiste odontogénico epitelial calcificante, quiste
odontogénico de células fantasma calcificantes y quiste de Gorlin.(Chandran et al., 2021;
Chrcanovic & Gomez, 2016; Manohar et al., 2017; Vizuete-Bolaños et al., 2022)

Desde el punto de vista histológico, el Quiste Odontogénico Calcificante presenta un
epitelio similar al ameloblastoma, caracterizado por una capa basal de células dispuestas en
empalizada y una capa supra basal de células laxas, semejantes al retículo estrellado; además, se
identifican células fantasmas, con queratinización aberrante y sin núcleos, que generan áreas de
calcificación dentro de la lesión, así como la presencia de material dentinoide en proximidad al
revestimiento quístico (Chrcanovic & Gomez, 2016; Gamoh et al., 2017; Kalavari et al., 2023;
Larios-Parra et al., 2022; Manohar et al., 2017; Sayani, 2020; Sheng et al., 2023; Vizuete-Bolaños
et al., 2022).

La presencia de células fantasmas constituye una característica histológica común a
diversas lesiones odontogénicas entre las que se incluyen el Quiste Odontogénico Calcificante, el
Tumor Dentinogénico de Células Fantasmas y el Carcinoma Odontogénico de Células Fantasmas,
si bien comparten este rasgo morfológico, estas entidades difieren significativamente en su
comportamiento biológico, por lo que se clasifican como lesión quística, tumor benigno y tumor
maligno respectivamente.(Larios-Parra et al., 2022; Li & Yu, 2003; Sayani, 2020)

El Quiste Odontogénico Calcificante presenta dos formas de manifestación clínica: una
variante intraósea, que es la más frecuente y generalmente no se asocia con inflamación, como se
describe en el presente estudio; y una variante extraósea, menos común, que suele acompañarse
de inflamación local en la zona afectada (Vizuete-Bolaños et al., 2022). Esta última es poco
frecuente, con una incidencia cercana al 10%, y puede manifestarse como una masa rosada, sésil
o pediculada, de consistencia suave a firme, indolora, con una superficie lisa sobre la encía, un
tamaño aproximado 1,38 cm con una desviación estándar de 1,1 cm; radiográficamente, suele
generar una erosión superficial del hueso con apariencia de platillo.(Sayani, 2020; Sheng et al.,
2023; Trucco et al., 2023)

La variante intraósea del Quiste Odontogénico Calcificante se presenta predominantemente
en el maxilar, especialmente en la región anterior, y clínicamente suele ser asintomática sin
provocar dolor ni movilidad dental, aunque en aproximadamente la mitad de los casos puede
observarse expansión de las corticales, mientras que a diferencia de otras lesiones similares rara
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vez se asocia con reabsorción radicular y desplazamiento dentario.(Trucco et al., 2023; Vizuete-
Bolaños et al., 2022)

Radiográficamente, el Quiste Odontogénico Calcificante se presenta en la mayoría de los
casos como una lesión radiolúcida unilocular bien definida y ocasionalmente con zonas de
calcificación en su interior, lo que genera una sombra mixta.(Kalavari et al., 2023; Manohar et
al., 2017; Trucco et al., 2023)

El diagnóstico diferencial clínico y radiológico abarca diversas opciones como el Tumor
Odontogénico Epitelial Calcificante (TOEC), el Fibroma Ameloblástico, el Fibroodontoma
Ameloblástico y el Odontoma, mientras que el análisis histopatológico considera un amplio
espectro de posibilidades que incluyen el Ameloblastoma, Fibroma Ameloblástico, el
Fibroodontoma Ameloblástico, el Odontoma en sus formas compleja y compuesta, finalmente el
Tumor Dentinogénico de Células Fantasmas y el carcinoma odontogénico de células
fantasma.(Larios-Parra et al., 2022; Sayani, 2020)

El tratamiento más comúnmente empleado es la enucleación completa de la lesión, dado
que el riesgo de recidiva es bajo; no obstante, está en discusión la opción de realizar una
marsupialización y descompresión seguida de una enucleación para lesiones de gran
extensión.(Trucco et al., 2023; Vizuete-Bolaños et al., 2022)

MATERIAL Y MÉTODOS

Se trata de un caso clínico desarrollado en el Hospital de la Policía de la capital ecuatoriana,
los datos incluyeron anamnesis, la valoración física, exámenes complementarios (radiológicos,
tomográficos y de laboratorio). Con el fin de implementar el adecuado diagnóstico, plan de
tratamiento y vigilar la evolución de la paciente.

Se realizó además una
revisión bibliográfica en las bases de datos de Google Académico,
Revistas Scielo, Latindex y otros dentro de los últimos años.

Reporte Del Caso

En el año 2022 una paciente femenina de 23 años acude a la consulta del servicio de cirugía
maxilofacial de un Hospital en la ciudad de Quito-Ecuador, presentando una masa no dolorosa a
nivel de cuerpo mandibular lado izquierdo de 2 años de evolución sin tratamiento o resolución
quirúrgica previa.

En el examen físico se evidencia paciente con cabeza normocéfalo, cara presencia de
aumento de volumen en tercio inferior correspondiente a la zona parasinfisiaria mandibular del
lado izquierdo con pérdida de surco labio geniano, además a la palpación indolora y firme, sin
presencia de adenopatías en cabeza ni en cuello (Figura 1).
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Figura 1

Fotografía extraoral, evidenciando aumento de volumen en tercio inferior lado izquierdo
provocando una asimetría facial

Al examen intraoral se evidencia un aumento de volumen en la zona vestibular
mandibular con borramiento de fondo de surco, masa indurada no dolorosa sin presencia de
ulceras o erosiones de aproximadamente 3 cm de longitud de color violáceo semejante a la mucosa
aledaña, ausencia de órgano dental definitivo y presencia de órgano dental canino deciduo en
oclusión (Figura 2).

Figura 2

Fotografía intraoral, se observa perdida de fondo de surco por aumento de volumen y expansión
de las corticales en la región mandibular zona III. A) Vista frontal B) Vista lateral

Al examen radiográfico se evidencia presencia de inclusión del canino definitivo en
región parasinfisiaria más la presencia de una sombra radiopaca cercana (Figura 3). Al examen
imagenológico de tomografía axial computarizada cortes axiales en ventana para hueso y
parenquimatosa, se observa perdida de la tabla vestibular y presencia de órgano dental desplazado
hacia la línea basal mandibular con zona hiperdensa cercana a corona recubierto de halo
hipodenso (Figura 4).

A
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Figura 3

Estudios de Imagen. Radiografía Panorámica, revela sombras radiolúcidas y radiopacas
compatibles con canino incluido en íntima relación con sombra radiopaca

Figura 4

Estudio de Imagen. Tomografía Axial Computarizada: Corte Axial en A) Ventana parenquimatosa
se evidencia expansión de la tabla vestibular, B) Ventana ósea muestra el canino mandibular
retenido lado izquierdo

El diagnóstico preoperatorio se determinó como otros quistes de los maxilares (CIE-10:
K092). Se realizó la planificación quirúrgica para la enucleación completa de la lesión con
curetaje, lavado del lecho quirúrgico y sin márgenes de seguridad.

El procedimiento quirúrgico se realizó con anestesia local de Lidocaína al 2% y epinefrina
1:80 000, incisión tipo Semi Newman en sector anteroinferior, desde mesial de incisivo lateral
inferior derecho hasta distal de primer premolar inferior izquierdo, levantamiento de colgajo
mucoperióstico completo con exposición de la lesión quística (Figura 5).

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Figura 5

Acto quirúrgico. Localización de quiste en región mandibular región III

Posteriormente, se realizó osteotomía periférica a la lesión con pieza de baja velocidad y
abundante irrigación de cloruro de sodio al 0,9%; se procedió a la exéresis del quiste y
localización del canino retenido más odontosección corono-radicular y enucleación de este
(Figura 6). Finalmente, se reposicionó los tejidos mediante sutura de poliglactina 910 de 4-0, y se
finalizó la cirugía sin complicaciones aparentes.

Figura 6

Acto quirúrgico. Enucleación de la lesión quística

Se realizó el análisis histopatológico, en el que se observó que el tejido blando estaba
compuesto por epitelio que contenía células fantasmas, calcificaciones y una pared de tejido
conjuntivo fibroso subyacente compatible con un quiste odontogénico calcificante (Figura 7).

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Figura 7

Estudio histopatológico, presencia de las células fantasmas con resultado de Quiste
Odontogénico Calcificante A) 10x B) 100x

A los de tres días después de la intervención, el paciente acude al control posquirúrgico.
Se evidenció una adecuada cicatrización de las heridas por primera intención, los puntos de sutura
sin signos de infección ni secreciones, la hemicara izquierda con presencia de leve edema facial,
apertura bucal estable aproximadamente 3cm, paciente refirió ausencia de dolor.

A los 15 días de seguimiento, se realizó el retiro de puntos además la paciente refirió
presencia de parestesia mandibular del lado izquierdo. A los 30 días, la herida se observó
completamente cicatrizada con adecuada posición de papilas interdentales; paciente menciono la
persistencia de la parestesia.

A los días 90 de control se realizó estudio de imagen radiográfica sin evidencia de signo
de reincidencia de la lesión; además refirió recuperación parcial de la sensibilidad. La paciente
no acudió a la cita de control postquirúrgica de los seis meses y año de la intervención.

A los 2 años del procedimiento quirúrgico, la paciente acude al control; al examen clínico
se observa simetría facial, sin alteraciones en la mucosa, pieza dental decidua canino inferior sin
movilidad por presencia de retenedor post ortodoncia y con sensibilidad mandibular recuperada
en su totalidad (Figura 8-9). Al estudio imagenológico radiografía panorámica se evidencia
adecuada neoformación ósea sin presencia de recidiva lesional (Figura 10).

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Figura 8

Fotografía extraoral, 2 años de evolución postquirúrgica evidenciando simetría facial

Figura 9

Fotografía intraoral, se observa fondo de surco conservado papilas interdentales en adecuada
posición

Figura 10

Estudios de Imagen. Radiografía Panorámica, se revela sombras radiolúcidas y radiopacas
compatibles con neoformación ósea a nivel de cuadrante III, sin signos radiográficos de recidiva

Paciente con un estado anímico bueno debido a la recuperación de su simetría facial,
además dentro del plan tratamiento se consideró para mejorar la estética y funcionalidad la
extracción del órgano dental deciduo y la colocación de implante dental; sin embargo, por el nivel
socio económico del paciente no se pudo ejecutar dicho procedimiento.
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RESULTADOS Y DISCUSIÓN

Gorlin describió por primera vez esta lesión en 1962, denominándola quiste odontogénico
calcificante(León Villacís et al., 2019; Sayani, 2020; Trucco et al., 2023; Vizuete-Bolaños et al.,
2022). A lo largo de los años, su terminología y clasificación han experimentado diversas
modificaciones; no obstante, en la más reciente actualización de la Organización Mundial de la
Salud (OMS) en 2022, se retomó su denominación original como una entidad de tipo quístico.
Esta lesión constituye una entidad poco frecuente, representando cerca del 1 % de los quistes
odontogénicos(Etemad-Moghadam et al., 2014; Kalavari et al., 2023; Manohar et al., 2017;
Trucco et al., 2023). El presente artículo expone el caso clínico de una paciente ecuatoriana, que
constituye, según el conocimiento disponible, el único reporte documentado en el país. La
evaluación clínica no evidenció sintomatología dolorosa y confirmó la conservación de la
vitalidad pulpar en las piezas dentales del cuadrante comprometido. Se identificó una lesión de
aproximadamente 3 cm de diámetro clínico. Radiográficamente, se observaron dimensiones de
1.5 × 2 cm, mientras que la tomografía reveló perforación de la cortical ósea vestibular, sin
registrarse reabsorciones radiculares.

Vizuete et al. señalan en su estudio que el Quiste Odontogénico Calcificante puede
presentarse clínicamente como una inflamación localizada, ser asintomático y detectarse
incidentalmente en exámenes radiográficos dentales de rutina; sin embargo, en nuestro caso la
paciente presentaba una masa claramente visible, indolora y de consistencia firme a la palpación,
localizada en el tercio inferior facial del lado izquierdo; debido a estas características clínicas
inusuales, se decidió realizar un estudio más detallado del caso. (Vizuete-Bolaños et al., 2022)

Trucco et al. describen diversas características clínicas observadas en la mayoría de los
casos reportados, destacando su predilección por el sexo femenino, localización en la región
posterior de la mandíbula, tamaño mayor a 3 cm, la ausencia de dolor, así como de alteraciones
en la mucosa o movilidad dental; estas lesiones presentan un contorno unilocular regular y, aunque
pueden provocar expansión de las corticales, no suelen causar desplazamiento dentario ni
reabsorción radicular. (Trucco et al., 2023) Sin embargo, en nuestro caso clínico, algunas de estas
características coinciden, mientras que otras difieren, como la localización y la dimensión; Trucco
y Etemad señalan que algunos reportes clínicos omiten características clínicas relevantes que
deberían ser sistemáticamente documentadas, lo que dificulta establecer un consenso claro sobre
la naturaleza de la lesión. No obstante, en el presente estudio se procuró una documentación
exhaustiva y detallada de los hallazgos clínicos, radiográficos y tomográficos, con el objetivo de
garantizar un reporte integral y contribuir a la estandarización de la información en la
literatura.(Etemad-Moghadam et al., 2014; Trucco et al., 2023)

Manohar et al. indican que el rasgo histopatológico más distintivo del Quiste Odontogénico
Calcificante son las células fantasmas las cuales son células epiteliales alteradas, con citoplasma
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eosinofílico, de forma hinchada o tumefacta, ovoides o elípticas, agrandadas, carentes de núcleo,
pero que conservan el contorno básico de la célula original; aunque su presencia es característica,
su origen exacto aún no ha sido esclarecido y continúa siendo motivo de debate en la literatura,
ya que se han propuesto diversas hipótesis para explicar su formación, entre ellas la posibilidad
de que correspondan a cuerpos queratinizados anómalos, productos de procesos degenerativos o
necrosis coagulativa, o incluso representaciones de una forma primitiva de matriz del esmalte;
mientras que otra teoría sugiere que podrían derivar de fenómenos apoptóticos en células
odontogénicas, lo cual indicaría una transformación metaplásica en el contexto de tumores
odontogénicos, lo que evidencia la complejidad del proceso histopatológico y la necesidad de
continuar investigando para esclarecer su verdadera naturaleza.(Manohar et al., 2017)

El Quiste Odontogénico Calcificante ha sido clasificado por autores como Praetorius et al.
en cuatro subtipos distintos: el tipo I se caracteriza por presentar un epitelio similar al de un quiste
calcificante convencional, con presencia de células fantasma y tejido conectivo o material
dentinoide; el tipo II comparte las mismas características del tipo I, pero se asocia además a un
odontoma, ya sea compuesto o complejo; el tipo III presenta un componente ameloblástico dentro
de la luz del quiste; y el tipo IV está vinculado a un tumor odontogénico benigno diferente al
odontoma. (Etemad-Moghadam et al., 2014; Ledesma-Montes et al., 2008; León Villacís et al.,
2019)

Conforme a los hallazgos clínico-patológicos observados en el presente caso, esta lesión
puede ser clasificada dentro del subtipo I de la mencionada tipología, ya que, si bien es
característico de este subtipo el compromiso predominante es el maxilar, en el caso analizado se
evidenció un desarrollo localizado en la mandíbula, lo cual representa una variación no muy
frecuente dentro de esta categoría.(Etemad-Moghadam et al., 2014; Ledesma-Montes et al., 2008)

Una vez establecidos los subtipos del quiste odontogénico calcificante, diversos autores
han señalado su asociación con distintos tumores odontogénicos, tales como el odontoma,
ameloblastoma, fibroma ameloblástico, fibroodontoma ameloblástico, tumor odontogénico
adenomatoide y queratoquiste(Li & Yu, 2003; Sacramento et al., 2023; Vizuete-Bolaños et al.,
2022). El mecanismo que explica la aparición simultánea de dos lesiones odontogénicas aún no
está completamente esclarecido; no obstante, se han propuesto varias teorías para interpretar este
fenómeno, entre ellas la transformación de una lesión en otra, la colisión de dos lesiones
independientes y un posible efecto inductivo de una sobre la otra, Sacramento y colaboradores
han abordado estas hipótesis en sus estudios, destacando la complejidad de dichos procesos
patológicos.(Gamoh et al., 2017; Kalavari et al., 2023; León Villacís et al., 2019; Sacramento et
al., 2023; Vizuete-Bolaños et al., 2022)

Dentro del tratamiento el abordaje quirúrgico en dos etapas, que consiste en una
descompresión inicial seguida de una intervención secundaria de enucleación y legrado, es una
estrategia frecuentemente empleada en el manejo de quistes odontogénicos de gran tamaño, este
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enfoque ha demostrado beneficios como la reducción del volumen de la lesión, la inducción de
neoformación ósea y la metaplasia del tejido patológico, lo cual facilita una enucleación final
menos invasiva y con menor riesgo de comprometer estructuras anatómicas adyacentes(Larios-
Parra et al., 2022). Sin embargo, Sato et al. observaron que, en casos de quiste odontogénico
calcificante tratados mediante descompresión, no se evidenció una disminución significativa del
tamaño de la lesión, por lo que se procedió a la enucleación en una segunda etapa(Moritani et al.,
2016). De manera similar, Emam et al. señalaron que no está claramente establecido si este
protocolo terapéutico en dos tiempos es efectivo para todos los casos, dada la histología particular
de estas lesiones y la escasez de reportes clínicos disponibles al respecto.(Emam et al., 2017)

De acuerdo con lo propuesto por Etemad-Moghadam y colaboradores, resulta esencial
abordar la planificación terapéutica, considerando que esta lesión puede presentarse en formas
sólidas o quísticas, siendo indispensable identificar previamente el subtipo específico, ya que las
variantes quísticas morfológicamente no agresivas, correspondientes a los tipos I y II suelen
responder adecuadamente a una enucleación simple debido a su bajo riesgo de recurrencia,
mientras que los subtipos III y IV, que exhiben un comportamiento localmente agresivo, requieren
enfoques terapéuticos más extensos y menos conservadores.(Etemad-Moghadam et al., 2014;
Trucco et al., 2023; Vizuete-Bolaños et al., 2022)

Una de las principales fortalezas de este estudio es el seguimiento a 2 años del paciente,
que permitió confirmar la ausencia de recurrencia, evidenciada por la nueva formación ósea y la
eliminación completa de la lesión; este aspecto es relevante, ya que en casos clínicos similares el
tiempo de seguimiento suele ser considerablemente menor y en muchos de ellos no se reporta
información sobre la posible recidiva.(Vizuete-Bolaños et al., 2022)

La mayoría de los estudios presentan una limitada caracterización clínica omitiendo
parámetros fundamentales como la incidencia regional particularmente en América Latina,
sintomatología dolorosa, estado de vitalidad pulpar, dimensiones y extensión de la lesión,
perforación de tablas óseas, reabsorciones radiculares y tasas de recurrencia, por lo que se
recomienda la adopción de la guía CARE para la elaboración de reportes de caso ya que
proporciona un marco metodológico estandarizado que garantiza la inclusión de los elementos
clínicos mínimos necesarios para una adecuada evaluación, interpretación y reproducibilidad de
los hallazgos.(Trucco et al., 2023)
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